Grupo de Sueño de la AEPap

Ferri R, Franceschini C, Zucconi M, Drago V, Manconi M, Vandi S, Poli F, Bruni O, Plazzi G. Sleep polygraphic study of children and adolescents with narcolepsy/cataplexy. Dev Neuropsychol. 2009 Sep;34(5):523-38.

Introducción. Las alteraciones en el patrón del ciclo alternante (PCA) encontradas recientemente en adultos con narcolepsia sugieren la presencia de un daño en la modulación de las fluctuaciones del nivel del despertar durante el sueño no-REM, posiblemente debidas a la persistencia de mecanismos neurofisiológicos típicos del sueño REM. Los mismos mecanismos pueden jugar un papel en la existencia de movimientos de las piernas durante el sueño caracterizados por bajos niveles de periodicidad. El objetivo de este trabajo fue evaluar el PCA y la actividad de movimientos de las piernas en el sueño de un grupo de niños y adolescentes con narcolepsia, interpretar los resultados desde un punto de vista del desarrollo e integrar esa nueva información con los datos disponibles de los adultos.
Material y métodos. Se reclutó de forma consecutiva a 39 sujetos con cataplejia/narcolepsia y a 13 sujetos sanos con una distribución de edad y sexo similares. Se llevó a cabo una polisomnografía (PSG) nocturna tras una noche de adaptación al laboratorio de sueño; los estudios del sueño, PCA y los movimientos de las piernas durante el sueño (MPS) se evaluaron siguiendo criterios estándar.
Resultados. Los pacientes narcolépticos presentaron un periodo de latencia del sueño más corto, un inicio más precoz del sueño REM, un número mayor de cambios de estadío y de despertares por hora durante el sueño y un mayor porcentaje de despertares tras el inicio del sueño. La frecuencia de PCA se apreció disminuida en todos los estadíos del sueño no-REM (en particular en los subtipos PCA A1) en los individuos narcolépticos, quienes también presentaron de forma significativa valores más elevados de todos los subtipos de MPS (periódicos o aislados) durante el sueño REM y el no-REM. No obstante, las diferencias más evidentes se encontraron durante el sueño REM.
Conclusiones. Los resultados de este estudio confirman que la microestructura del sueño y la actividad de MPS observados n los adultos con narcolepsia, están presentes en la infancia y pudieran tener un papel en el deterioro de la función prefrontal de estos sujetos. La deficiencia de orexina podría representar el factor más importante en la modulación del PCA y MPS en niños y adolescentes con narcolepsia/cataplejia.

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Wing YK; Zhang J; Ho CKW; Au CT; Li AM. Periodic limb movement during sleep is associated with nocturnal hypertension in children. SLEEP 2010;33(6):759-765.

Introducción. Cada vez hay más pruebas de que la tensión arterial (TA) esta influenciada de manera significativa por los problemas de sueño de los niños pero la asociación entre los movimientos periódicos de extremidades durante el sueño (MPE) y la TA no es clara. El objdetivo de este estudio es comparar la TA ambulatoria (TAA) en niños con o sin PLMS.
Métodos. Estudio transversal en el que participaron 314 niños (media (SD) de edad 10.4 (1.7) años, 62.4% chicos). A los participantes se les realizó una polisomnografía nocturna y TAA. Se consideraron hipertensos si la media de la TA sistólica (TAS) o de la TA diastólica (TAD) era mayor del percentil 95 y se consideró prehipertenso si la media de la TAS o la media de la TAD era mayor del percentil 90 de las tablas de referencia.
esultados. Los niños con MPE (n = 17) presentaron un riesgo significativamente mayor de hipertensión arterial sistólica (OR ajustada (95%CI) = 6.25 [1.87-20.88]) y diastólica (OR (95%CI) = 4.83 [1.66-14.07]). Sin embargo, la TA media nocturna no fue diferente en los niños con o sin MPE. Se observó una tendencia de mayor TA diurna en pacientes con MPE que en los que no tenían MPE (P = 0.084 para TA sistólica z score; P = 0.051 para TA diastólica z score; P = 0.067 para prehipertensión sistólica). No hubo asociación entre el log transformado del índice de MPEy la TA sistólica y la media de los z scores de la TA (P = 0.03 y 0.033 respectivamente) así como entre el log transformado del índice de arousal de MPE(MPEArI) y la TAD nocturna y la media de la TA (P = 0.008 and 0.038 respectivamente).
Conclusiones: El movimiento periódico de extremidades durante el sueño se asoció independientemente con un rango amplio de elevaciones de la tensión arterial, especialmente por la noche. Se precisan estudios adicionales para conocer los mecanismos fisiopatológicos subyacentes y los efectos del tratamiento del MPE sobre la tensión arterial.

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Miano S, Bruni O, Aricò D, Elia M, Ferri R. Polysomnographic assessment of sleep disturbances in children with developmental disabilities and seizures. Neurol Sci May 2010;

Objetivo. Valorar la presencia de trastornos respiratorios durante el sueño y de movimientos periódicos de las piernas durante el sueño (PLMS), y evaluar la inestabilidad del sueño NREM en un grupo de niños con retraso mental (RM) y epilepsia.
Métodos. Se reclutaron 11 niños con RM y epilepsia (6 varones, rango de edad 9-17 años). Se constituyó un grupo control de 11 niños normales pareados para edad. Tres niños con RM y epilepsia mostraron un índice apnea-hipopnea mayor de 5, dos de ellos presentaban también un índice de PLMS mayor de 5. Los niños con RM mostranos diferencias en la arquitectura del sueño con respecto a los controles. Estos niños tuvieron mayor tasa de patrón cíclico alternanten (CAP), incremento del índice A1 y las secuencias CAP menos frecuentes y más largas que en los controles.
Conclusión. Un estudio detallado y el tratamiento de los trastornos respiratorios durante el sueño en niños con retraso mental y epilepsia pueden tener un impacto positivo sobre el control de las convulsiones.

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Huang ZY, Liu DB, Tan ZY, Zhong JW, Qiu SY, Yu J. Study on periodic limb movement during sleep in children with sleep-disordered breathing. Zhonghua Er Bi Yan Hou Tou Jing Wai Ke Za Zhi Feb 2010; 45(2) :111-5

Objetivo. Explorar la correlación entre el índice de movimiento periódicos de extremidades (PLMI) y el índice apnea-hipopnea (AHI), índice de apnea (AI), índice de hipopnea (HI) y nadir de oxígeno (LSaO(2)) en 64 niños con trastornos respiratorios durante el sueño (TRS).
Métodos. Entre marzo de 2008 y mayo de 2009 se realizó polisomnografía nocturna en la unidad de sueño a 64 niños por sospecha de SAHS. Se diagnosticó SAHS según criterios vigentes. Los 64 niños fueron divididos en dos grupos. Treinta niños fueron diagnosticados de SAHS y 34 niños de ronquido primario (RP, 32 niños) o síndrome de resistencia aumentada de la vía aérea superior (UARS, 2 niños). La diferencia de PLMI y el índice de momvimientos periodicos de extremidades con aruosals (PLMI-arousal) se compararon en los dos grupos. Al margen de esto, se analizó la correlación entre PLMI, índice de movimientos periódicos de extremidades durante el sueño relacionados con arousals y AH, AI y nadir de O2 (LSaO(2)). Además, todos los niños con TRS fueron divididos en dos grupos de acuerdo al PLMI (< 5 eventos/h vs >/= 5 eventos/h). Los índices AHI, AI, HI, LSaO(2) y la estructura del sueño se compararon entre los dos grupos.
Resultados.1. La diferencia de PLMI y PLMI-arousal entre niños con SAHS y niños con otros TRS (RP y UARS) no fue significativa (valor z, -1.279, -1.490; valor P, 0.201, 0.136, respectivamente). 2. El incremento de la fase I de sueño fu significativa comparando en los dos grupos (< 5 eventos/h vs >/= 5 eventos/h, t = -2.16, P < 0.05). Sin embargo, otros estadios del sueño y la eficiencia del sueño no presentaron diferencias significativas (valor P, todos > 0.05). 3. La diferencia del HI, AI, AHI, índice de arousals (ArI) y nadir de O2 no fueron significativas entre los dos grupos (< 5 eventos/h vs >/= 5 eventos/h, valor P, todos> 0.05). 4 PLMI y PLMI-arousal no se correlacionaron con AHI, HI, AI y nadir de O2 (Análisis de Spearman).
Conclusiones. PLMS pude ser independiente de los TRS y el PLMS tiene poca influencia en la estructura del sueño.

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Rajiv Sinha, Ira D. Davis, and Mina Matsuda-Abedini. Sleep Disturbances in Children and Adolescents With Non–Dialysis-Dependent Chronic Kidney Disease. Arch Pediatr Adolesc Med. 2009; 163:850-855.

Introducción. En adultos con enfermedad renal crónica (ERC) se ha documentado la presencia frecuente de trastornos del sueño pero los datos pediátricos son escasos. El objetivo del estudio es conocer la prevalencia de los trastornos del sueño en niños y adolescentes con ERC no dependientes de diálisis.
Métodos. Estudio prospectivo basado en cuestionarios realilzado en una unidad de nefrología pediátrica. Participaron niños y adolescentes de edades comprendidas entre los 6 y 18 años con ERC no dependientes de diálisis. Se incluyeron transplantados renales con más de tres meses desde el transplante. Se realizó un cuestionario de sueño pediátrico validado. Se valoraron cuatro aspectos de trastornos del sueño: trastornos respiratorios durante el sueño, síndorme de piernas inquietas/movimiento periódicos de extremidades (SPI/MPE), insomnio y somonolencia diurna. Los resultados positivos a cualquiera de estos trastornos se consideraba como un trastorno del sueño.
Resultados. A un total de 49 niños con ERC no dependientes de diálisis (30 sin transplante renal y 19 con transplante renal; edad media 14 años, rango 6-18 años) se les administró un cuestionario validado sobre sueño pediátrico. El 71% (n=35) de los pacientes fueron varones y al 37% (n=18) se les identificó un trastorno del sueño. El 40% (n=12) perteneción al grupo con ERC no transplantados y el 32% (n=8) al grupo con ERC transplantado. El trastorno del sueño más común fue SPI/MPE afectando al 27% (n=8) del grupo con ERC no transplantado y al 32% (n=6) del grupo con ERC transplantado. No hubo correlación entre el estadío de ERC y la prevalencia de trastornos del sueño (P=0.22).
Conclusiones. Las alteraciones del sueño estuvieron presentes en más de un tercio de la población de estudio y el más común fue SPI/MPE. Los pediatras deben conocer la relativamente alta incidencia de trastornos del sueño en niños y adolescentes con ERC.

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Karlien Dhondt, Ann Raes, Piet Hoebeke, Erik Van Laecke, Charlotte Van Herzeele, Johan Vande Walle. Abnormal Sleep Architecture and Refractory Nocturnal Enuresis. J Urol, August 18, 2009.

Objetivo. La relación entre sueño y enuresis nocturna ha sido motivo de discusión desde hace mucho tiempo. Se ha pensado de manera generalizada que los niños con enuresis tienen sueño muy profundo y disminución de la arousabilidad. Se investigó las características del sueño en niños con enuresis nocturna refractaria.
Métodos. Se realizó un protocolo estandarizado que incluía una polisomnografía nocturna a 9 chicas y 20 chicos con edades comprendidas entre 5 y 19 años (media +/- SD de 12.1 +/- 2.7), diagnosticados de enuresis dependiente de desmopresina (14) y/o resistente (15) y poliuria nocturna. Se compararon dos grupos, 4 niños y 2 niñas de edades entre 5 y 9 años y 16 niños y 7 niñas de 10 a 19 años, con grupos control previamente definidos que incluían a 5 niños y 2 niñas de 5 a 9 años y 7 niños y 2 niñas de 10 a 19 años. Los controles de 5 a 9 años y 10 a 19 años tuvieron una media de 4.2 +/- 1.5 y 3.3 +/- 0.6 movimientos periódicos de extremidades por hora, respectivamente.El número total de despertares por arousal durante el sueño fue 21.6 +/- 8.1 en el grupo de edad 5a 9 años y 21.7 +/- 12.8 en el grupo de edad 10 a 19.
Resultados.Todos los pacientes excepto uno, tuvieron más de 5 movimientos periódicos de extremidades por hora de sueño. El grupo de menor y mayor edad presentaron una media de 18.6 +/- 5.7 y 18 +/- 7.8 movimientos periódicos de extremidades por hora de sueño, respectivamente. El total de despertares por arousal durante el sueño se incrementó a 86.7 +/- 58.1 y 73.8 +/- 34.8, respectivamente. Las diferencias estadísticas se calcularon mediante el test Mann-Whitney U entre los controles y pacientes, siendo significativas para los movimientos periódicos de extremidades (p = 0.003) y para los despertares por arousal en los dos grupos (p <0.001).
Conclusiones. Los resultados preliminares indican una mayor incidencia de movimientos periódicos de extremidades durante el sueño en niños con enuresis nocturna refractaria y una mayor arousabilidad cortical que ocasiona despertar.

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Walter LM; Foster AM; Patterson RR; Anderson V; Davey MJ; Nixon GM; Trinder J; Walker AM; Horne RSC. Cardiovascular variability during periodic leg movements in sleep in children. SLEEP 2009;32(8):1093-1099.

Objetivos. Los movimientos periódicos de las piernas durante el sueño (PLMS) son episodios repetitivos y estereotipados de movimientos de las piernas que ocurren durante el sueño. En adultos, los PLM afectan la calidad y duración del sueño y se asocian con una tendencia a mayor influencia simpática sobre las variables cardiovasculares. Sin embargo, ha sido muy escasa la investigación sobre el efecto de los PLMS en el control cardiaco autonómico en niños. Este estudio tuvo como objetivo cuantificar el efecto de los episodios de PLMS durante el sueño NREM2 sobre la variabilidad de la frecuencia cardiaca (HRV) como indicador simpatovagal en niños.
Participantes. Se analizaron retrospectivamente las polisomongrafías nocturnas de 20 niños (7-12 años) remitidos para valoración de trastornos respiratorios durante el sueño (TRS). Diez niños con episodios de PLMS fueron comparados con un grupo de 10 niños de la misma edad y gravedad de los TRS pero sin PLMS.
Resultados. El ratio LF/HF fue significativamente mayor en PLM+ comparado tanto con los periodos sin PLMS en los niños con PLMS (P< 0.001) y los peridos del grupo control (P< 0.001). Sin embargo, este efecto podría ser malinterpretado debido a la probabilidad de que los movimientos de las piernas tengan un efecto directo sobre las frecuencias bajas. El análisis de los ratios PLM+ con PLM+ más PLM- indicaron inhibición parasimpática durante los periodos de movimientos de las piernas y el inicio de los movimientos de las piernas se asociaron con aceleración cardiaca seguida de vuelta a los niveles premovimiento.
Conclusión. Este estudio identificó inhibición vagal en asociación con episodios de PLMS en niños. La rápida aceleración cardiaca simultánea con el comienzo de los movimientos de las piernas también sugiere una actividad vagal disminuida asociada con los movimientos.

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R Silvestre, A Gagliano, I Arico, T Calesse, C Cedro, O Bruni, R Concluso, E Germano, G Gennovi, R Siracusano, G Vita and P Bramante. “Sleep dissorders in children with attention-deficit/hyperactivity disorder ( ADHD) recorded overnight by video-polysomnography”. Sleep Med, June 13, 2009.

Introducción. El objetivo del trabajo es exponer los problemas específicos del sueño en pacientes con trastorno por déficit de atención e hiperactividad (TDAH) y confirmarlos mediantes video-polisomnografía (video-PSG) .
Métodos. Se incluyó a 55 niños con TDAH evaluados con test de Conners y Snap-IV, con una edad media de 8,9 años. 47 eran niños y 8 niñas. Presentaban el subtipo inatento 16 niños y 39 el subtipo hiperactivo, o transtorno combinado. A todos ellos y a sus padres se les realizó una entrevista estructurada de sueño y una video-PSG estándar durante el sueño nocturno.
Resultados. La mayoría de los niños/ sus padres manifestaron tener un sueño fragmentado/inquieto. Las alteraciones más frecuentes fueron: inquietud motora (50%), sonambulismo (47,6%), terrores nocturnos (38%), despertares confusionales (28,5%), ronquido (21,4%) y disconfort de miembros inferirores durante el sueño relacionado con el síndrome de piernas inquietas (11,9%). Hubo diferencias significativas (p < 0,05 a p < 0,001) en casi todas las variables de sueño estudiadas entre los niños con TDAH y un grupo de niños controles. Diferentes transtornos del sueño parecen relacionarse con fenotipos específicos de TDAH, así como con la severidad de los síntomas de éste. En un 52% de la muestra se detectó una anormal prevalencia de desórdenes del despertar, posiblemente agravados por transtornos respiratorios durante el sueño.
Conclusiones. Este estudio subraya, según los autores, la conveniencia de proponer y promover la inclusión de estudios del sueño, posiblemente video-PSG, como parte del despistaje diagnóstico del TDAH. Esta estrategia se dirigiría al diagnóstico y tratamiento de las diferentes expresiones fenotípicas del TDAH.

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Picchietti DL, Rajendran RR, Wilson MP, Picchietti MA. Pediatric restless legs syndrome and periodic limb movement disorder: Parent-child pairs. Sleep Med Mar 2009;

Objetivo. Aunque artículos recientes han recogido publicaciones de síndrome de piernas inquietas (SPI) y movimientos periódicos de extremeidades (MPE) en niños y adolescentes, la bibliografía sobre estas entidades es limitada. Los objetivos de este estudio retrospectivo fueron: (1) aplicar los criterios diagnósticos de la última Clasificación Internacional de Alteraciones del Sueño, segunda edición (ICSD-2), para SPI y MPE, (2) revisar la historia familiar de SPI y (3) definir las características clínicas de SPI y MPE en un subrgrupo pediátrico donde cada niños tenía un progenitor con SPI valorado clinicamente.
Métodos. Análisis retrospectivo de polisomnografías (PSG) consecutivas con MPE mayores a 5 por hora en pacientes de 19 años de edad de una clínica de sueño y neurología durante 11 años. Se excluyeron casos de apnea del sueño, narcolepsia o medicación que pudiera agravar el SPI o MPE. Se aplicaron los criterios diagnósticos de la ICSD-2 para definir SPI y MPE aplicados a casos pediátricos y se valoró la hisoria familiar de SPI. Un subgrupo de casos fue incluido para una revisión detallada si el niño o adolescente tuvo SPI o MPE y si un progenitor reunió los criterios de SPI y tuvo una evaluación formal del sueño.
Resultados. Hubo 204 casos que reunieron los criterios de inclusión. Se observó una historia familiar de SPI en el 53% de los casos de SPI pediátricos y en un 52% de los casos de MPE. Un subgrupo de 37 niños o adolescentes y 36 padres biológicos, de 33 familias diferentes, cumplieron los criterios de inclusión. De estos 37, 10 tuvieron un diagnóstico de SPI y 27 de MPE. En este periodo de tiempo, el 74 % de los casos de SPI valorados mediante PSG presentaron MPE mayor de 5 por hora.
Conclusiones. Esta serie de casos contribuye a la crecriente bibliografía sobre SPI y MPE en niños y adolescentes usando los criterios diagnósticos recientes. La prevalencia similar de padres con SPI tanto en niños con SPI o MPE sugiere una asociación estrecha entre SPI y MPE en algunos casos. Esto apoya la impresión de que los MPE puedan ser un marcador o endofenotipo especifico comun en el genotipo del SPI.

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Picchietti MA; Picchietti DL; England SJ; Walters AS; Couvadelli BV; Lewin DS; Hening W. Children show individual night-to-night variability of periodic limb movements in sleep. SLEEP 2009;32(4):530-535.

Objetivos. Varios estudios han documentado la presencia de variabilidad singificativa noche a noche en adultos con movimiento periódicos de extremidades (MPE). El objetivo de este estudio es investigar la variabilidad noche a noche en niños con MPE.
Diseño. Se realizaron 2 a 4 noches de registro polisomnográfico en el contexto de un estudio multicéntrico que investigaba los efectos de carbidopa/levodopa versus placebo en niños con trastorno por déficit de atención e hiperactividad que no recibían medicación que interfiriese con el sistema nervioso central. Se valoraron siguiendo los criterios para MPE del Grupo de Estudio Internacional del Síndrome de Piernas Inquietas (International Restless Legs Syndrome Study Group) los polisomnogramas basales de todos los niños y los polisomnogramas finales de los niños que fueron asignados aleatoriamente a recibir placebo. Se compararon los índices de MPE de 101 estudios de 36 niños de edades comprendidas entre 7 y 12 años.
Resultados. De los 36 niños como grupo, el ídice de MPE en la noche 1 fue predictivo del índice en la noche 2 (odds ratio 7.0, 95% intervalo de confianza 1.4-38.4), sugiriendo que la clasificación diagnóstica (Índice de MPE por encima o debajo de 5/h) era precisa. Además, los 15 niños con 5 o más MPE por hora en cada noche no presentaron diferencias como grupo en noche 1 y noche 2 para la media del índice de MPE (10.6 vs 8.5/h, P= 0.92) o posibilidd de tener más de 5 MPE por noche, indicando que no existe efecto primera noche. Sin embargo, cuando se consideran los datos individuales, 9 de estos 15 niños (60%) tuvieron índices de MPE por encima o por debajo del punto de corte de 5 en estas dos noches. De estos 15 niños, 10 tenían el diagnóstico clínico de síndrome de piernas inquietas y 5 de MPE. Los índices de MPE de todos los niños sin medicación con tercera y cuarta noche (n = 7) o solo una tercera noche (n = 2) y que no tuvieron un índice de MPE de 5 o mayor en las dos primeras noches, permanecieron por debajo de este umbral.
Conclusión. En esta muestra de niños se observó una variación individual considerable noche a noche de los índices de MPE. Estos hallazgos tienen relevancia para el diagnóstico de MPE y SPI y pueden tener impacto en futuros estudios que correlacionen la gravedad individual de MPE con síntomas frecuentemente asociados tales como problemas afectivos, cansancio o déficit de atención. Nuestros datos, sin embargo, también sugieren que la variabilidad individual del MPE es aleatoria y que probablemente no desvirtúan los resultados de grupo de los estudios de tratamiento.

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